Case Report - Cogan Syndrome Atypical in Dr.Hasan Sadikin Hospital

Prayudo M Putra; Sally Mahdiani; Lina Lasminingrum

doi:10.28932/jmh.v4i2.3255

Authors

Prayudo M Putra UNPADDepartemen Ilmu Kesehatan Telinga Hidung Tenggorok Bedah Kepala Leher Fakultas Kedokteran Universitas Padjajaran/Rumah Sakit Dr. Hasan Sadikin
Sally Mahdiani Departemen Ilmu Kesehatan Telinga Hidung Tenggorok Bedah Kepala Leher Fakultas Kedokteran Universitas Padjajaran/Rumah Sakit Dr. Hasan Sadikin
Lina Lasminingrum Departemen Ilmu Kesehatan Telinga Hidung Tenggorok Bedah Kepala Leher Fakultas Kedokteran Universitas Padjajaran/Rumah Sakit Dr. Hasan Sadikin

DOI:

https://doi.org/10.28932/jmh.v4i2.3255

Keywords:

Sindrom Cogan, autoimun, keratitis, audio, vestibuler, kortikosteroid

Abstract

Sindroma Cogan merupakan suatu kelainan autoimun langka dengan sekitar 250 kasus di seluruh dunia yang mengenai dewasa muda Ras Kaukasia pada dekade ke tiga kehidupan. Kelainan tersebut ditandai dengan gangguan audio-vestibular dan peradangan pada mata. Artikel ini merupakan case report dan di dalam artikel ini dilaporkan satu kasus Sindroma Cogan yang ditemukan di Poliklinik THT.KL. RS Dr. Hasan Sadikin Bandung. Tujuan case report ini adalah untuk menjadi laporan kasus dan pengetahuan karena kasus Sindroma Cogan sangat jarang ditemukan. Kasus: Seorang wanita berusia 59 tahun dengan kelainan autoimun, keratitis interstitial pada mata dan penurunan pendengaran pada kedua telinga, tanpa gangguan vestibuler. Pemeriksaan audiogram menunjukkan gangguan dengar tipe sensorineural derajat ringan pada kedua telinga. Pasien didiagnosis dengan Sindroma Cogan tipikal. Tata laksana pasien Sindroma Cogan tipikal berupa pemberian metilprednisolon 48 mg per hari dengan penurunan dosis bertahap dan prednison tetes mata memberikan respons baik. Kesimpulan case report ini adalah Sindroma Cogan merupakan kasus yang jarang ditemukan dan biasanya berhubungan dengan gangguan audiovestibuler dan inflamasi pada mata. Pengobatan Sindroma Cogan dengan kortikosteroid dosis tinggi memberikan respons yang baik.

Downloads

Download data is not yet available.

References

Duterte C, Hachulla E, Rigon MR, Papo T, Zenone T, Lioger B, et al. Cogan syndrome: Characteristics, outcome, and treatment in a French nationwide retrospective study and literature review. J Aut Rev. 2017;72(17): 5

Shamriz O, Tal Y, Gross M. Autoimmune inner Ear Disease: Immune Biomarkers, Audiovestibular Aspects, and Therapeutic Modalities of Cogan’s Syndrome. J Immunol Res. 2018;20(18): 1-2.

Mora P, Giacomo C, Ghirardini S, Rubino P, Gandolfi S, Orsoni J. Cogan’s Syndrome: State of the art of systemic immunosuppressive treatment in adult and pediatric patients. J Aut Rev. 2016;20(17): 3-4

Kessel A, Vadasz Z, Toubi E. Cogan syndrome – Pathogenesis, clinical variants, and treatment approaches. J Aut Rev. 2014;13(14): 352-3.

Espinoza GM, Prost A. Cogan’s Syndrome and Other Ocular Vasculities. J Curr Rheumatol Rep. 2015;15(17): 24-6.

Shifman OET, Ilan O, Tovi H, Tal Y. Cogan’s Syndrome – Clinical Guidelines and Novel Therapeutic Approaches. J Clin Rev Allerg Immunol. 2014;16 (13): 4-7.

Aguano V.D, Ralli M, Vincentils M, Greco A. Optimal Management of Cogan’s syndrome: a multidisciplinary approach. J Multidiscip Healthc. 2018;18 (11): 6-8.

Fernandez I.C., Larios R.A.M., Ibanez B.J. Cogan’s syndrome: A case report with partial response to tocilizumab and a literature review. J Rev Colomb Reumatol. 2017;153(17): 299-300.

Azami A, Maleki N, Hormozi MK, Tavozi Z. Interstitial Keratitis, Vertigo, and Vasculitis: Typical Cogan’s Syndrome.J Aut Rev. 2014;20(14) :1-3.

Jung DH, Nadol JB, Folkerth RD, Merola JF. Histopathology of the inner ear in a case with recent onset of Cogan’s syndrome: evidence for vasculitis.J Ann Otol Rhinol Laryngol. 2016;125(1):20 – 4.

Rodriguez IC, Garcia AB, Balsera CR, Reyes PR, Llana BF, Rodriguez LA. Late Onset Cogan’s syndrome associated with large-vessel vasculitis. J Reumatol Clin. 2017;15(5): 3-4.

Belhoucha B, Beghmidi S, Benbaddan I, Rochdi Y, Hajji I, Nouri H, et al. Atypical Cogan’s Syndrome: Case Report of an Oculoaudiovestibular Disease. J Med Cas Rep. 2014;2 (7) :4-6.

Galanopoulos N.C. Cogan’s syndrome: linking many medical specialties. Mediterr J Rheumatol. 2016;27(4): 164

Iliescu DA, Timaru CM, Batras M, Simone AD, Stefan C. Cogan’s Syndrome. Rom J Opthalmol. 2015;59 (1):

-3.

Sevgi DD, Sobrin L, Papaliodis GN. Cogan syndrome with severe medium and large vessel vasculitis. Digit J Opthalmol. 2015;22 (1):32 – 4.

Maiolino L, Cocuzza S, Conti A, Licciardello L, Serra A, Gallina S. Autoimmune ear disease: clinical and diagnostic relevance in cogan syndrome. J Audiol Res. 2017;7 (1): 162-3.

Padoan R, Cazzador D, Pendolino AL, Felicetti M, Pascalis SD, Zanoletti E, et al. Cogan’s syndrome: new therapeutic approaches in the biological era. J Aut Rev. 2019;19 (8): 781-6

Shamriz O, Tal Y, Gross M. Autoimmune inner ear disease: immune biomarkers, audiovestibular aspects, and therapeutic modalities of Cogan’s syndrome. J Immunol Res. 2018;2018: 1–8

Girasoli L, Cazzador D, Padoan R, Nardello E, Felicetti M, Zanoletti E, et al. Update on vertigo in autoimmune disorders, from diagnosis to treatment. J Immunol Res. 2018; 2018:5072582. doi: 10.1155/2018/5072582.

Bunker DR, Kerr LD. Rituximab not effective for hearing loss in Cogan’s syndrome. Case Rep Rheumatol. 2016; 2016:8352893. doi: 10.1155/2016/8352893.

Mora P, Calzetti G, Ghirardini S, Rubino P, Gandolfi S, Orsoni J. Cogan’s syndrome: state of the art of systemic immunosuppressive treatment in adult and pediatric patients. Autoimmun Rev. 2017; 16(4):385–90.